阿达木单抗注射液治疗SAPHO综合征1例.pdf
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1、作者单位:314400浙江海宁市人民医院中医科(李玉);杭州,浙江大学医学院附属第一医院风湿免疫科(曹恒)通信作者:曹恒,Email:阿达木单抗注射液治疗 SAPHO 综合征 1 例李玉曹恒【关键词】阿达木单抗注射液;SAPHO 综合征;关节疼痛;皮肤脓疱DOI:10.19542/ki.1006-5180.2212-285SAPHO 综合征是一种罕见的自身免疫性疾病,主要特征是皮肤和关节受累,具体可表现为滑膜炎、痤疮、脓疱病、骨肥厚和骨髓炎1。因 SAPHO 综合征临床表现复杂多样,医生对该病认知有限,极易误诊。治疗方面尚无统一,WENDLING 等2尝试将生物制剂如肿瘤坏死因子(TNF)-抑
2、制剂、白介素(IL)-17 拮抗剂应用于常规治疗效果欠佳者。海宁市人民医院曾收治 1 例SAPHO 综合征患者,并给予阿达木单抗注射液,效果较好,现报道如下。1 临床资料患者,女,53 岁,因“左侧胸锁关节区疼痛 10 余年,腰痛两个月,双手脓疱 1 个月”于 2022 年 7 月 1 日入院。患者 10 年前无明显诱因下出现左侧胸锁关节区疼痛不适,伴关节肿胀,无其他关节肿痛,无发热,无皮疹,未明确诊断,间断口服非甾体抗炎药(布洛芬缓释胶囊、双氯芬酸钠缓释片等)好转,时有发作。两个月前患者无明显诱因下出现腰痛,活动时明显,就诊医院骨科门诊,查腰椎 MR:L2 L5 椎体上下缘前部异常信号,终板
3、炎考虑,L4、L5 椎间盘膨出。诊断腰肌劳损,给予塞来昔布胶囊 200 mg/d 口服,症状较前稍好转。1个月前患者双手掌部出现粟米大小脓疱样皮损(图 1),伴瘙痒,就诊于皮肤科,给予卤米松乳膏外用无好转,后由中医科拟“关节痛待查”收住入院。既往有胃溃疡病史,阿司匹林过敏史,表现为皮疹,无类似家族遗传病史。入院查体:神志清,精神可,双手掌部可见粟米大小脓疱,部分破溃,无渗血、渗液,左侧胸锁关节区稍膨大,压痛(-),左侧季肋处轻度压痛,腰部左右旋转及前屈时感疼痛,视觉模拟评分法(VAS)评分 6分,活动受限。双侧直腿抬高试验(-),屈髋伸膝试验(-),指地距 10 cm,枕墙距 5 cm。辅助检
4、查:白细胞计数 6.5109/L,血红蛋白 138 g/L,血小板计数287109/L,红细胞沉降率 9.0 mm/h,超敏 C 反应蛋白4.0 mg/L,IL-61.5 pg/mL。尿粪常规、肿瘤指标、抗环瓜氨酸肽、类风湿因子、HLA-B27、抗核抗体谱、抗中性粒细胞胞质抗体谱均阴性。心胸部 CT 平扫:两侧第 1 胸肋关节肥厚伴胸肋关节部分融合,左侧第 6 前肋局部骨肥厚,符合 SAPHO 综合征表现。骶髂关节 CT 平扫:双侧骶髂关节未见异常。骨骼发射型体层断层扫描(ECT):双侧胸锁关节放射性增高,左侧较明显,呈“牛头”样改变;左侧第 6 肋骨前段放射性增高,考虑骨增殖性改变,符合 S
5、APHO 综合征表现。根据关节疼痛伴掌脓疱样皮损的特点,结合全身骨显像提示双侧胸锁关节炎症,可明确诊断 SAPHO 综合征。治疗:因常规非甾体抗炎药及类固醇类外用药膏疗效欠佳,经与皮肤科、骨科多学科讨论,给予司库奇尤单抗注射液 300 mg皮下注射,密集期第 0、1、2、3、4 周每周 1 次,维持期每 4 周 1 次。患者经密集期治疗后,腰痛缓解,VAS评分 3 分,掌部皮疹略消退。但进入维持期治疗后,患者下肢新发脓疱样皮损(图 2),腰痛加重,VAS 评分 5分,疗效欠佳,更换为阿达木单抗针 40 mg 每两周 1 次皮下注射,治疗后皮疹消退,腰痛缓解未反复。图 1 患者掌部脓疱样皮疹 图
6、 2患者下肢新发脓疱2 讨论研究3发现,SAPHO 综合征好发于中青年女性,患病率约为 0.04%,首发症状多为关节疼痛,皮肤症状可|病例报告|45|病例报告|中国乡村医药 2023 年 10 月第 30 卷第 19 期乡村医药202319正文.indd452023/9/2716:27:16发生在关节症状前、同步出现或之后,最大时间差有38 年。因 SAPHO 综合征症状体征不典型,临床易被误诊为皮肤病或风湿相关的骨关节疾病。有研究指出,临床常存在诊断延迟,从出现皮肤或关节症状到确诊为SAPHO 综合征,平均间隔时间为 9 年4。本例患者从起始胸锁关节区疼痛至出现掌部脓疱样皮损,间隔 10 余
7、年,曾有误诊,同样存在诊断延迟。SAPHO 综合征常见的临床表现为骨关节及皮肤受累。骨关节病变包括外周关节炎、骨肥厚和骨炎,前胸壁受累最具特征性,发生率 65%90%1,表现为骨硬化、肥厚,关节间隙变窄甚至消失。也可有脊柱、骶髂关节、外周关节及长骨受累4。本例患者前胸壁病变表现为两侧第 1 胸肋关节肥厚、部分融合,左侧第 6 前肋局部骨肥厚,双侧骶髂关节、外周关节及长骨未见受累。有超过 60%的患者出现皮肤损害,最常见为掌跖脓疱病,掌跖区域伴有鳞屑、角化的慢性反复发作的小脓疱,还可伴发严重痤疮、脓疱型银屑病、寻常型银屑病、化脓性汗腺炎等;约 15%的患者仅有骨关节受累,始终无皮肤损害表现5。本
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