宫颈原发髓外浆细胞瘤1例报道并文献复习.pdf
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1、3626妇科肿瘤【Gynecological Oncology】宫颈原发髓外浆细胞瘤1例报道并文献复习郑国娜,等宫颈原发髓外浆细胞瘤1例报道并文献复习郑国娜,黄黛,李冰洁,杜倩,王凤暖,康林,陈琛,赵焕芬!1河北省人民医院病理科;超声科;3妇产科,河北石家庄0 50 0 51【摘要】目的探讨原发于宫颈的髓外浆细胞瘤的临床病理学特征、诊断、鉴别诊断及治疗预后。方法:回顾性分析1例宫颈原发髓外浆细胞瘤的临床资料、病理学特征及免疫表型,并复习相关文献。结果:肿瘤细胞弥漫分布,主要由不同分化程度的浆细胞构成,可见核分裂象。免疫表型:肿瘤细胞CD38、CD 138、CD79a、K a p p a,M U
2、 M-1、CD 56 阳性,CKpan、La mb d a、CD 3、CD 2 0、CD 19、PA X-5、EBER阴性,Ki-67阳性率约40%。结论:宫颈原发髓外浆细胞瘤是一种罕见的发生于骨髓外的浆细胞单克隆增生性惰性淋巴瘤,需结合全身检查、组织学特征、免疫组化及分子检测明确诊断,避免漏诊。【关键词】宫颈;髓外浆细胞瘤;免疫组化;临床病理学Modern Oncology 2023,31(19):3626-3630【中图分类号】R737.33【文章编号】16 7 2-4992-(2 0 2 3)19-36 2 6-0 5Primary extramedullary plasmacytoma
3、 in the cervix:A case report and review of the liter-atureZHENG Guona,HUANG Dai,LI Bingjie,DU Qian,WANG Fengnuan,KANG Lin,CHEN Chen,ZHAO HuanfenDepartment of Pathology;Department of Ultrasound;Department of Obstetrics-gynecology,Hebei General Hospital,Hebei Shijiazhuang050051,China.Abstract】O b j e
4、c t i v e:T o i n v e s t i g a t e t h e c l i n i c o p a t h o l o g i c a l f e a t u r e,d i a g n o s i s,d i f f e r e n t i a l d i a g n o s i s a n d t r e a t me n tof primary extramedullary plasmacytoma(EMP)in cervix.Methods:The clinical data,pathological features and im-munophenotype of
5、 1 EMP patient in cervix were analyzed,and the relative literature was reviewed.Results:The tumorcells were diffusely distributed and mainly composed of plasma cells with various differentiation.Nuclear division wasvisible.Immunohistochemically staining showed that CD38,CD138,CD79a,Kappa,MUM-1 and C
6、D56 in tumor cellswere positive,and CKpan,Lambda,CD3,CD20,CD19,PAX-5 and EBER were negative.The positive rate of Ki-67was about 40%.Conclusion:Primary extramedullary plasmacytoma in the cervix was a rare plasma cell monoclonalproliferative indolent lymphoma occurring outside the bone marrow.Systemic
7、 examination,histological features,immu-nohistochemistry and molecular detection were required for making a definitive diagnosis and preventing the missed di-agnosis.Key words cervix,extramedullary plasmacytoma,immunohistochemistry,clinicopathology髓外浆细胞瘤(extramedullaryplasmacytoma,EM P)是原发于骨髓造血组织以外,
8、不伴多发性或孤立性骨髓浆细胞瘤的低度恶性肿瘤,是恶性单克隆浆细胞病变中的罕见类型,占全身浆细胞瘤的3%5%。原发宫颈的EMP非常罕见,国内外仅见个案报道。现结合文献报道1例宫颈原发髓外浆细胞瘤,探讨其临床病理学特征、诊断、鉴别诊断及治疗预后,以提高对该肿瘤的认识。【收稿日期】12022 09-09【修回日期】2023.05 08【作者简介】郑国娜(198 7 一),女,河北衡水人,主治医师,硕士,主要从事临床病理诊断工作。Em a i l:z h e n g g u o n a 530 【通信作者】赵焕芬(196 9一),女,河北邢台人,主任医师,教授,主要从事临床病理诊断工作。Em a i
9、l:h b g h b i n g l i k e 【文献标识码】AD0I:10.3969/j.issn.1672-4992.2023.19.0171资料与方法1.1 一般资料患者女性,32 岁,主因阴道分泌物增多伴同床后出血2个月于2 0 15年在我院就诊,月经无明显改变伴腰痛,宫颈液基细胞学检查:重度炎症,未见上皮内病变及恶性肿瘤。超声:子宫正常大小,宫内可见光团,大小约2.5cm2cm2cm,边界清,欠均匀,双侧附件未见异常回声,考虑炎性息肉。妇科检查:已婚型外阴,阴道通畅,宫颈肥大,宫颈后唇触及一花生大小的赘生物,与后唇相连,质中等,触之出血,子宫前位,正常大小,活动好,无压痛,双附件
10、区未触及明显异常。完善术前检查未见异常。妇科行息肉切除术,术后病理:支持髓外浆细胞瘤。北京肿瘤医院会诊:(宫颈肿物)弥漫浆细胞及浆样细胞浸润,结合原单位免疫组化染色提示为浆细胞瘤。后行骨髓活检:各系细胞正常。术后PET-CT示:全身骨骼及其他系统未见异常。血清蛋白电泳及免疫固定电泳均未检测出M成分。尿本周蛋白阴性,无贫血、高血钙及肾现代肿瘤医学2 0 2 3年10 月第31卷第19期功能不全等临床症状。1.2方法标本经10%中性福尔马林固定,常规石蜡包埋,4m厚切片,HE染色。免疫组化染色采用SP法。抗体CD38、CD138、CD 7 9a、K a p p a、La mb d a、M U M-
11、1、CD 56、CK p a n、CD 3、CD20、C D 19、PA X-5、K i-6 7 均购自北京中杉金桥公司。EBER原位杂交试剂盒购自厦门通灵生物公司。2结果2.1眼观息肉样物(宫颈肿物)1枚,大小2 cm2cm1.5cm,切面灰白质中。2.2镜检肿瘤性浆细胞弥漫增生,呈不同程度分化,形态似成熟性、不成熟性浆细胞到浆母细胞样表现。成熟性浆细胞中等偏小,呈卵圆形,胞浆丰富,嗜碱性,核偏位,染色质呈轮辐状排列,核周有空晕(图1);浆母细胞似中心母细胞或免疫母细胞,细胞较大,呈圆形,胞质中等或稀少,嗜碱性,细胞界限欠清,核大而不规则,核质比例增大,核膜厚,染色质分散呈粗颗粒状,可见数个
12、嗜碱性小核仁或一个大而明显的中位核仁(图2),异型性明显,核分裂象可见,并见残存的宫颈管黏膜腺体(图3),间质见淀粉样物质沉积及小血管扩张充血。MODERN ONCOLOGY,Oct.2023,VOL.31,No.192.3免疫组化CD38(图4)、CD138(图5)、Kappa(图6)、CD79a、M U M-1、CD56 均阳性,Lambda、CD 3、CD 2 0、CD 19、PA X-5、CK p a n 均阴性,Ki-67阳性率约40%。EBER(原位杂交)阴性。图4肿瘤细胞 CD38 阳性(SP200)Fig.4 The expression of CD38 was positiv
13、e in tumor cells(SP 200)3627图5肿瘤细胞CD138阳性(SP200)Fig.5The expression of CD138 was positive in tumor cells(SP 200)图1肿瘤细胞似成熟浆细胞(HE100)Fig.1 Tumor cells resemble mature plasma cells(HE 100)图6 肿瘤细胞Kappa阳性(SP200)Fig.6 The expression of Kappa was positive in tumor cells(SP 200)2.4基因重排(天津市肿瘤医院2 0 2 3年0 3月2
14、9日)结果显示B细胞受体单克隆性重排(图7)。(1)样本DNA质量评估:2 0 0 bp,DNA大部分降解;(2)IGHTubeA图2 肿瘤细胞似浆母细胞(HE200)(FR1-JH)(+);I G K T u b e A(V k -JK)(-);I G H T u b e BFig.2 Tumor cells resemble plasmoblasts(HE 200)(FR2-JH)、IG H T u b e C(FR3-JH)及IGK TubeB(Vk-Kde+intron-Kde)均未见产物。2.5病理诊断镜下肿瘤(宫颈肿物)细胞弥漫分布,呈不同程度分化,形态似成熟性、不成熟性浆细胞到浆
15、母细胞样表现,结合组织学形态、临床表现、免疫表型及基因重排结果,诊断为髓外浆细胞瘤。2.6治疗及预后患者经宫腔镜行单纯息肉切除术,术后给予4周40 Gy图3残存的宫颈管腺体(HE40)剂量放疗,患者自述定期复查影像学及相关检查,各项指标Fig.3 Remnant cervical duct glands(HE 40)均未见异常,电话密切随访7 年未见复发及转移。3628郑国娜,等宫颈原发髓外浆细胞瘤1例报道并文献复习FragGeneMapper4.1SampieFileHAM2023-1251E012023-3-27-B-FRAG.f3040036.000320028 000240020016
16、.00012:0008.0004.000HAM2023-1251F012023-3-28-A-LYM.F33400036.00032.00028.000240020.00016.00012.0008:0004.000Thu Jun 30,2022 12:01PM,PDT3讨论EMP是原发骨髓造血系统外的浆细胞单克隆增生性病变,占全身浆细胞瘤的3%5%,成人多发,中位年龄55岁,男女之比3:1。尽管EMP可发生于身体的任何部位,但好发于头颈部,约占90%,尤其是鼻腔、鼻窦及鼻咽、口咽等部位;其次是胃肠道、淋巴结、膀胱等。其发病机制不明,发生在呼吸道的EMP可能与慢性吸人性刺激或病毒感染有关;胃原
17、发EMP可能与幽门螺杆菌感染相关,感染后抗原刺激免疫应答,诱导浆细胞单克隆性转化。原发宫颈EMP非常罕见,检索现有国内外数据库相关文献共12 例1-12 1(表1)。其中国外8 例,国内4例,均为个案报道。发病年龄2 1 7 7 岁,平均年龄43.5岁。宫颈EMP临床表现多样,其中7 例出现阴道不规则出血、阴道分泌物AgeReferences(years)WIEBE146ZHANG 277WANG377SHEN438SUN 538SCHOR621MA733HUANG845ZHANG 949FISCHER1037AN27JOHANSEN1234Note:NA:No data available.
18、SamnleNameHAM2023-12518016080160Fig.7Monoclonal rearrangement of B cell receptors表1宫颈原发髓外浆细胞瘤的文献总结Tab.1Literature review of primary extramedullary plasmacytoma in the cervixPerusalTreatmentPolypLambdaHard texture on 2/3 ofKappathe surface of the cervixA well-defined oval massCauliflower-like massPol
19、ypUnremarkable finding in the cervixPolypUnremarkable finding in the cervixPolypPolypA mushroom-like massUnremarkablefinding in the cervixPanalNono240320HAM2023-1251240图7 B细胞受体单克隆性重排增多或接触性出血;1例出现盆腔痛;4例患者体检时发现为无症状。宫颈EMP患者主要表现为局部包块,8 例呈息肉样或菜花样外观,直径0.6 cm4cm;3例阴道镜未见明显肿物,活检时意外发现;1例宫颈表面2/3及阴道壁呈红色、可见质地坚硬的
20、颗粒状突起2 。其中3例巴氏活检提示非典型细胞1.4.1。实验室检查血钙及M蛋白均为阴性,骨髓活检未见异常。影像学显示EMP通常表现为边界清楚或边界不清的软组织肿瘤,罕见坏死,具有占位效应,PET-CT扫描显示宫颈代谢活性增高灶3。本例患者因阴道分泌物增多伴同床后出血2 个月,发现息肉样赘生物就诊。宫颈液基细胞学检查:重度炎症,未见上皮内病变及恶性肿瘤。目前其发病机制不明,推测可能与宫颈慢性炎症刺激相关。Follow-upKappa/Lambda(months)Hysterectomy+salpingo oophorectomy24Laparoscopic extensive hysterec
21、tomy+bilateral salpingo24oophorectomy+pelvic lymph node dissection+radiationLaparoscopic extensive hysterectomy+bilateral salpingoKappaoophorectomy+pelvic lymph node dissection+radiationKappaLambdaLambdaLambdaLambdaKappaLambdaNAKappa50400480Nons320400Printedby-gm560480560Local radiationPolyp excisio
22、n+4 cycles of CHOPConization of cervix+radiationLaparoscopic extensive hysterectomy+bilateral salpingooophorectomy+pelvic lymph node dissectionHysterectomy+radiationConization of the cervix andcurettage of the uterine cavity640640HysterectomyHysterectomyHysterectomy720720Pagelof1NANA96629NA2492436现代
23、肿瘤医学2 0 2 3年10 月第31卷第19 期目前推荐的EMP诊断依据13:(1)浆细胞克隆性增生在骨外软组织中形成孤立性病灶;(2)骨髓活检和骨髓细胞涂片检查正常;(3)骨骼检查除外骨的孤立性浆细胞瘤和多发性骨髓瘤;(4)未出现因浆细胞病造成的贫血、高血钙或肾衰;(5)血清或尿液单克隆免疫球蛋白缺乏或水平低下。根据浆细胞的分化程度,EMP可分为3级14:I级(低度恶性):肿瘤细胞与正常浆细胞十分相似,难以区分,具有偏位的胞核,染色质呈轮辐状,可见核旁空晕,胞质嗜碱性,偶见核分裂象;级(中度恶性):50%的肿瘤细胞核大,核仁明显,细胞质丰富,嗜碱性,可见核旁空晕,核质成熟不同步;级(高度恶
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