实性肺胎盘样变形1例及文献复习_哈雪梅.pdf
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1、疑难/罕见病例分析实性肺胎盘样变形 1 例及文献复习哈雪梅1,姚永正2,孙莉华1,辛春杨1,熊焰3(1 北京市密云区医院病理科,北京101500;2 北京市密云区医院胸外科,北京101500;3 北京大学第一医院病理科,北京100034)摘要肺胎盘样变形(placental transmogrification of the lung,PTL)是一种非常罕见的良性肺部病变,国内外文献报道仅 40 多例,影像和组织形态学表现多样,多为单侧囊性病变,少数为实性结节。由于实性 PTL 极为罕见,大多数病理医生和外科医生对其认识不足。本研究报道1 例位于前纵隔以实性结节为特点的 PTL,并结合文献复习
2、,以提高广大医生对这一罕见病的认识。患者为男性,52 岁,无吸烟史,无明显临床症状。体检胸部 CT 发现左肺下叶后基底段脊柱旁有一个圆形低密度灶,最大径约 2 9 cm,于胸腔镜下行肺段楔形切除送检。大体形态:肺膜下肺实质内类圆形结节,大小 3 0 cm 3 0 cm 1 6 cm,切面灰白,海绵状,质软。镜下可见结节由乳头状结构组成,低倍镜下形似胎盘绒毛。乳头轴心间质水肿,粉染无定形物及钙盐沉积,少量淋巴细胞浸润,毛细血管充血明显;其间可见形态温和的圆形细胞增生、聚集,细胞质浅染或空泡状,细胞核圆形或卵圆形,与脂肪细胞移行过渡,免疫组织化学染色 CD10 阳性;乳头表面被覆单层立方上皮,无异
3、型性,无核分裂象。术后患者随访 1 年,无复发及不适。该病的发病机制目前尚不清楚,有错构瘤、肺气肿变异和间质细胞克隆性增生等多种假说。结合本病例并在文献复习的基础上,我们推测 PTL 的发病机制可能为,肺泡间隔内不成熟间质细胞增生并向各类间叶细胞分化,随着病变的不断发展,因阻塞活瓣效应或增生组织的牵拉作用引起继发性囊性变,最终出现典型的单侧囊性结节。外科手术是 PTL 确诊和治疗的唯一选择,临床医生可依据临床表现、PTL 发生的部位及范围制定个体化手术方案,在完整切除病灶的同时尽量保留周围正常肺组织,术后预后良好。关键词肺疾病;实性肺胎盘样变形;鉴别诊断;临床病理学 中图分类号734 2 文献
4、标志码A 文章编号1671-167X(2023)02-0357-05doi:10 19723/j issn 1671-167X 2023 02 023Solid placental transmogrification of the lung:A case report and literature reviewHA Xue-mei1,YAO Yong-zheng2,SUN Li-hua1,XIN Chun-yang1,XIONG Yan3(1 Department of Pathology,Miyun District Hospital of Beijing,Beijing 101500,C
5、hina;2 Department of Thoracic Sur-gery,Miyun District Hospital of Beijing,Beijing 101500,China;3 Department of Pathology,Peking University First Hos-pital,Beijing 100034,China)Corresponding author s e-mail,yanxiong1109163 com网络出版时间:2023-3-310:03:45网络出版地址:http:/kns cnki net/kcms/detail/11 4691 202303
6、021045002 htmlSUMMAYPlacental transmogrification of the lung(PTL)is a very rare benign lung lesion There areonly about 40 cases reported in the literature The imaging and histological features of PTL cases in thepublication are various,most of which are cystic and a few of which are solid Being extr
7、emely rare,thesolid PTL is unknown to major pathologists and surgeons We reported a case of solid PTL in the anteriormediastinum The patient was a 52-year-old male with no history of smoking and without symptomsDuring physical examination,chest CT revealed a circular low-density lesion with a maximu
8、m diameter of2 9 cm beside the spine in the posterior basal segment of the left lower lobe of the lung The wedge re-section was performed by video-assisted thoracoscopy Grossly,a round nodule was located underneaththe visceral pleura It was about 3 0 cm 3 0 cm 1 6 cm and the cut surface was grey-red
9、,soft andspongy Microscopically,the nodule was constituted of papillare,which resembled placental villi at lowmagnification The axis of papillae was edema,in which some mild round cells with clear cytoplasm andCD10 positive staining aggregated and transitioned to immature adipocytes and amorphous pi
10、nk materialsdeposited with a few of inflammatory cells infiltration The surface of papillae was covered with disconti-nuous alveolar epithelium Combined with the typical morphology and immunohistochemical characteris-tics of CD10 positive,the diagnosis was PTL The patient was followed up for 1 year
11、without recurrenceand discomfort So far,the pathogenesis of PTL is unclear The major hypotheses include hamartoma,variant of emphysema and clonal hyperplasia of stromal cells Based on the study of our case and publica-tion,we speculate that the hyperplasia of stromal cells located in the alveolar se
12、pta might be the first stepto form the solid PTL With the progression of the disease,a typical unilateral cystic nodule develops asa result of secondary cystic degeneration due to the occlusive valve effect Surgery is the only option for753北京大学学报(医学版)JOUNAL OF PEKING UNIVESITY(HEALTH SCIENCES)Vol55N
13、o2Apr 2023diagnosis and treatment of PTL The clinician should make an individualized operation plan according tothe clinical manifestations,location and scope of the lesion,and preserve the surrounding normal lungtissue as much as possible while completely removing the lesion There is a favorable pr
14、ognosisKEY WODSLung disease;Solid placental transmogrification of the lung;Differential diagnosis;Clini-cal pathology肺胎盘样变形(placental transmogrification of thelung,PTL)是一种良性肺内疾病。自 McChensney1 于 1979 年首次报道至今,国内外文献报道仅 40 多例,该病影像学和组织形态学表现多样,发病机制尚不清楚。由于非常罕见,在日常工作中病理医生遇到这类病变常感到困惑,尤其是在术中冰冻时甚至会将其误诊为恶性肿瘤。临床
15、医生对该病的症状、影像学改变、生物学行为及处理原则亦很陌生。本研究报道 1 例实性 PTL 并结合文献复习,对其临床病理特点进行总结,在此基础上,探讨发病机制,以提高临床医生和病理医生对该病的认识。1资料与方法1 1临床资料患者,男性,52 岁,无明显不适,因体检胸部 CT发现左侧肺部占位 5 d 入院。入院体格检查:体温365,脉搏 77 次/min,呼吸 20 次/min,血压 118/77 mmHg。专科查体:左肺呼吸音稍粗,右肺呼吸音清,肺底可闻及湿性啰音。患者既往史、婚育史等均未见异常,且无吸烟史,仅少量饮酒。胸部 CT 显示左肺下叶后基底段脊柱旁一圆形低密度灶,大小约2 9 cm
16、2 5 cm 4 3 cm,内见小气泡,组织密度较均匀,边缘较清楚,与胸膜关系密切,初步考虑不除外肺隔离症,此外,还可见左肺下叶条索影和多发肝囊肿(图 1)。患者无手术禁忌症,择期行单孔胸腔镜进一步诊治。术中于左肺下叶基底段胸膜下见一形态不规则肿物,张力较高,质软,突出于周围肺组织向胸膜腔内生长(图 2),行左下肺叶楔形切除后于术中行冰冻病理检查。1 2病理标本检查方法结节取材 1 块,常规冰冻制片,苏木精-伊红(hematoxylin-eosin,HE)染色。剩余标本用 10%(体积分数)中性福尔马林固定,全部取材,石蜡包埋,常规制片,HE 染色。免疫组织化学染色所用一抗包括 CD10(克隆
17、号:UMAB235)、平滑肌肌动蛋白(smooth muscle actin,SMA)(克隆号:UMAB237)、孕激素 受 体(progesterone receptor,P)(克 隆 号:EP2)、细胞角蛋白 7(cytokeratin 7,CK7)(克隆号:UMAB161)、甲状腺转录因子 1(thyriod transcriptionfactor-1,TTF-1)(克隆号:SPT24)、结蛋白(desmin)(克隆号:EP15)、Ki-67(克隆号:UMAB107)等,均来自中杉金桥公司,由 Ultra PATH 60 全自动免疫组织化学染色系统完成。弹力纤维染色采用维多利亚蓝(Ela
18、stin Van Gieson,EVG)染色法。2结果2 1病理标本大体检查左肺下叶楔形切除肺组织大小约 7 5 cm 4 2cm 1 8 cm,被覆光滑胸膜,已被临床部分剖开,近胸膜下肺组织内见一个灰红色类圆形结节突出于胸膜表面,大小约 3 0 cm 3 0 cm 1 6 cm,切面灰红、实性、海绵状、质软,与周围肺组织分界清楚,其余肺组织肉眼未见类似形态(图 3)。2 2病理标本组织学检查22 1术中快速冰冻组织形态学结节由乳头结构构成,乳头轴心显著水肿,可见粉染无定形物沉积,局灶钙化,少许淋巴细胞为主的炎细胞浸润,较多细胞质空亮的细胞增生、聚集;乳头表面被覆形态温和的单层扁平上皮;乳头间
19、隙内见巨噬细胞聚集。冰冻病理诊断为良性或交界性病变,确诊需待石蜡制片进一步分析。22 2石蜡包埋组织形态学结节与周围肺组织紧邻并于其中混杂生长,周围肺组织受压导致肺泡闭塞。结节由大小不等的乳头状结构组成,轴心间质水肿,粉染无定形物及钙盐沉积,少量淋巴细胞浸润,毛细血管充血明显;其间可见形态温和的圆形细胞增生、聚集,细胞质浅染、空亮,细胞核圆形或卵圆形,与脂肪细胞移行过渡;乳头表面被覆单层立方上皮,无异型性,无核分裂象;乳头间隙见巨噬细胞聚集(图 4)。2 2 3免疫组织化学标记乳头表面上皮 TTF-1、CK7、EMA 均 为 阳 性,Ki-67 仅 个 别 细 胞 阳 性(1%)。细胞质浅染、
20、空亮的间质细胞波形蛋白(vimentin)和 CD10 弥漫阳性,P 灶性阳性,CD34、SMA、肌动蛋白(actin)、desmin、HMB45、Melan-A 均阴性。细胞外基质可见 CD10 着色及 EVG 阳性的弹力纤维沉积,两者空间分布重叠(图 4)。2 3最终病理诊断及随访最终病理诊断为 PTL。患者术后随访 1 年,未见复发、转移。853北京大学学报(医学版)JOUNAL OF PEKING UNIVESITY(HEALTH SCIENCES)Vol55No 2Apr 20233讨论自1979 年 PTL 被提出以来,最大宗病例报道仅有 4 例2。截至 2022 年5 月,Pub
21、Med 检索到的英文文献 32 篇,共 40 例;CNKI 检索到的中文文献1 篇,共 2 例。PTL 被定义为一种具有类似于胎盘绒毛的形态特征,但不具有胎盘生物学特性的病变1,这仅仅是一个形态学描述,严格意义上并非是一个完整的疾病定义,因此,遵循这一形态学特点做出的诊断,不可避免地包罗了多种原因导致的病例,这使得文献报道的 PTL 病例具有明显的异质性。下文将结合文献复习对其进行详细介绍。A,CT shows a round low-density lesion,located in the lower lobe of the left lung(red arrow);B,small bub
22、bles were seen in the lesion with uniformdensity and clear margins(red arrow)PTL,placental transmogrification of the lung图 1PTL 的影像学特点Figure 1The imaging characteristics of PTLThoracoscopy showed that the mass had high tension,protruding from the surrounding lung tissue and growing into the pleural
23、cavity In gross speci-mens,a round nodule in the subpleural lung tissue overflowed from the pleura,with clear boundaries,soft texture and spongy appearance,resemblingplacental tissue PTL,placental transmogrification of the lung图 2PTL 胸腔镜下所见图 3PTL 切除标本大体所见Figure 2The thoracoscopic findings of PTLFigu
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